CT预测典型肾血管平滑肌脂肪瘤自发破裂的价值

[摘要] 目的 探讨ct预测肾血管平滑肌脂肪瘤（RAML）自发破裂的价值。 方法 选择2004年5月～2014年5月乐清市人民医院和温州市人民医院CT诊断为RAML 42例患者（肿瘤48个）为研究对象，定期CT随访。对48个肿瘤的位置、肿瘤直径、脂肪密度、肿瘤血管、肿瘤直径与肾实质厚度的比值、肿瘤直径与肾皮质“裂隙”宽度的比值的CT表现进行评估，单因素分析采用χ2检验，多因素分析采用Logistic回归分析。通过绘制ROC曲线，对危险因素的敏感度和特异度进行评价，确定其CT诊断效能。 结果 48个肿瘤中17个发生自发破裂出血，31个未发生破裂。发生肿瘤破裂中，外生型15个，脂肪密度≥-60 Hu的10个，肿瘤直径≥38.7 mm的13个，瘤内异常血管13个，肿瘤直径/肾实质厚度≥1的13个，肿瘤直径/肾皮质“裂隙”宽度≥1的13个。未发生肿瘤破裂中，外生型18个，脂肪密度≥-60 Hu的11个，肿瘤直径≥38.7 mm的13个，瘤内异常血管的5个，肿瘤直径/肾实质厚度≥1的12个，肿瘤直径/肾皮质“裂隙”宽度≥1的8个。单因素分析果显示肿瘤位置、肿瘤直径、肿瘤血管、肿瘤直径与肾实质厚度比、肿瘤直径与肾皮质“裂隙”宽度比与肿瘤破裂有关（P < 0.05）。多因素Logistic回归分析，结果显示，肿瘤位置（OR = 7.75，95%CI：1.14～52.72，P < 0.05）、肿瘤直径（OR = 6.59，95%CI：1.04～41.93，P < 0.05）、肿瘤血管（OR = 17.68，95%CI：2.83～110.53，P < 0.05）是发生破裂的危险因素，在预测肿瘤发生自发破裂中起着决定性的因素。以上3个因素ROC曲线分析的结果表明，肿瘤内异常血管的出现在诊断肿瘤自发破裂中具有较高的敏感度和准确率。 结论 肾错构瘤自发破裂出血非单一因素作用，与肿瘤所处的位置、肿瘤直径、瘤内血管、肿瘤直径与肾实质厚度比及肿瘤直径与肾皮质“裂隙”宽度比密切相关。肿瘤位置、肿瘤异常血管和肿瘤直径能较好反映肿瘤发生破裂的关键因素，CT检查可以大致预测肿瘤发生自发破裂的危险性。

[关键词] 肾血管平滑肌脂肪瘤；CT；自发破裂；预测

[中图分类号] R737.11 [文献标识码] A [文章编号] 1673-7210（2015）10（a）-0092-06

Value of CT on predicting renal angiomyolipoma with spontaneous rupture

ZHANG Aiwei1 ZHOU Haisheng1 XIE Qi1 ZHENG Hanpeng1 WANG Xurong1 WANG Jun1 QIU Qiande2

1.Department of Radiology， Yueqing Hospital Affiliated to Wenzhou Medical Universtiy Yueqing People's Hospital， Zhejiang Province， Yueqing 325600， China； 2.Department of Radiology， the Third School of Clinical Medicine of Wenzhou Medical University Wenzhou People's Hospital， Zhejiang Province， Wenzhou 325000， China

[Abstract] Objective To explore the value of CT on predicting renal angiomyolipoma （RAML） with spontaneous rupture. Methods From May 2004 to May 2014， in Yueqing People's Hospital and Wenzhou People's Hospital， the imaging data of 42 patients with RAML （48 tumors） were selected as the subjects， checked by the CT at regular intervals. The location of tumor， tumor diameter， fat density， tumor vessel， the ratio of tumor diameter and thickness of renal parenchyma， the ratio of tumor diameter and renal gap width of 48 tumors were evaluated， single factor was analyzed by χ2 test， multiple factors were analyzed by Logistic regression analysis， the risk factors of the sensitivity and specificity of CT diagnosis was evaluated by drawing ROC curve， then its effectiveness was determined. Results In the 48 tumors， 17 cases had spontaneous rupture and hemorrhage， which 15 cases were external type， fat density ≥ -60 Hu were 10 cases， tumor diameter ≥ 40 mm were 13 cases， abnormal tumor vessel were 13 cases， tumor diameter/thickness of renal parenchyma ≥ 1 were 13 cases， tumor diameter / renal gap width≥ 1 were 13 cases； 31 cases had no spontaneous rupture， which 18 cases were external type， fat density ≥ -60 Hu were 1 case， tumor diameter ≥ 40 mm were 13 cases， 5 cases had abnormal tumor vessel， tumor diameter/thickness of renal parenchyma ≥ 1 were 12 cases， tumor diameter/renal gap with≥ 1 were 8 cases. The results of single factor analysis showed that the location of tumor， tumor diameter， tumor vessel， the ratio of tumor diameter and thickness of renal parenchyma， the ratio of tumor diameter and renal gap width， these 5 factors were related to spontaneous rupture of renal angiomyolipoma （P < 0.05）， the results of Logistic regression analysis showed that the location of tumor （OR = 7.75， 95%CI： 1.14-52.72， P < 0.05）， tumor diameter （OR = 6.59， 95%CI： 1.04-41.93， P < 0.05） and tumor vessel （OR = 17.68， 95%CI： 2.83-110.53， P < 0.05）， these three factors were belonged to the risk factors of spontaneous rupture， and played a decisive factor in the prediction of the spontaneous rupture of renal angiomyolipoma. ROC efficiency curve analysis of abnormal tumor vessel， tumor location and tumor diameter showed that the emergence of abnormal blood vessels within the tumor had higher sensitivity and accuracy in the diagnosis of tumor spontaneous rupture. Conclusion The spontaneous rupture with hemorrhage of renal angiomyolipoma is not result of single factor， there is a closely correlation among the location of the tumor， the tumor diameter， the tumor vessel， the ratio of tumor diameter and thickness of renal parenchyma， the ratio of tumor diameter and renal gap width. Abnormal tumor vessel， tumor location and tumor diameter can better reflect relevance of tumor spontaneous rupture， also can roughly predict the risk of spontaneous rupture.

[Key words] Renal angiomyolipoma； CT； Spontaneous rupture； Predict

肾血管平滑肌脂肪瘤（renal angiomyolipoma，RAML）由畸形血管、平滑肌、成熟脂肪和结缔组织构成，是常见的肾脏良性肿瘤[1]。肿瘤自发破裂出血是本瘤最严重的并发症之一，而影响RAML破裂的因素较多，其作用各不相同，对影响肿瘤发生自发破裂的相关因素进行分析，前瞻性地研究RMAL CT表现，为CT预测肿瘤发生自发破裂出血提供参考依据和提高诊断效能。鉴于此，本研究对典型RAML患者进行CT随访，观察自发破裂前后CT表现，并与影响自发破裂相关因素进行对照分析，以提高对RAML的认识和诊断准确率。

1 资料与方法

1.1 一般资料

选择2004年5月～2014年5月乐清市人民医院和温州市人民医院符合标准的RMAL患者39例（肿瘤48个）作为观察对象。其中男12例，女27例；年龄35～67岁，平均（45±2）岁；单侧RMAL 33例，双侧RMAL 6例；合并肾囊肿4例，结节性硬化2例，肺部错构瘤1例。

1.2 纳入标准

①CT表现肾实质内有明确的斑片脂肪成分，并诊断为RMAL的病例；②肿瘤直径≥15 mm以上的患者；③实验室检查排除其他出血性疾病和血液系统疾病；④无外伤病史；⑤初诊时以腹部或腰背部不适或健康体检时偶然发现的病例。

1.3 排除标准

①影像上表现为乏脂肪RMAL的患者；②肿瘤边界不清在影像上不易和肾癌鉴别的患者；③不能按时参加随诊和复查的患者。

1.4 随访

所有39例患者均进行了随访，每年1次，均进行腹部CT检查，若肿瘤破裂出血则终止随访。39例患者随访时间16～84个月。

1.5 检查方法

CT采用德国西门子Sensation 16、日本东芝Aqulion 16及美国GE Light-speed 64CT机检查，选用层厚5 mm，层距5 mm。患者均行双肾平扫+增强CT容积扫描，增强对比剂为碘海醇（370 mgI/mL），注射速率为3～4 mL/s，总量70～90 mL，注射后25～30 s和60～90 s依次行皮质期和实质期两期扫描。对患肾及其肿瘤实体部分进行减薄处理，重建层厚1.0 mm，层距0.8 mm，进行三维重建，主要应用多平面重建（MPR）和最大密度投影（MIP）技术以显示肾动脉前、后支及其肾段分支和肿瘤异常增粗的血管，MIP重建层厚选7～10 mm。

1.6 影像分析

所有图像由3名高年资放射科医师共同阅片，观察者仅知道肿瘤为肾错构瘤，不告知具体是否破裂。所有影像资料导入电脑，使用πView软件观察分析，意见不统一时通过协商达成一致，对观察项目选择上尽可能使用客观量化的指标。对48个RMAL的CT表现进行评定，评定的内容包括：肿瘤大小：测得相互垂直的3条径线，以最长的径线来衡量肿瘤的大小，取本组肿瘤长径的平均值38.7 mm作为分界值，相应地分为两组数据，肿瘤径线≥38.7 mm为一组；肿瘤径线

1.7 统计学方法

采用统计软件SPSS 18.0对数据进行分析，单因素分析采用χ2检验，筛选有统计学意义的项目，多因素分析采用采用Logistic回归分析。以P < 0.05为差异有统计学意义。根据多因素Logistic回归分析的结果进行多变量ROC曲线分析。

2 结果

2.1 随访结果

48个肿瘤中17个肿瘤发生破裂，患者均行急诊肿瘤切除术，术后病理均证实为RAML；31个肿瘤未破裂。

2.2 破裂肿瘤的CT表现

2.2.1 纳入观察时的CT表现 平扫：外生型15个，内生型2个；患肾见典型的“劈裂征”或“皮质掀起征”，边界清，肿瘤直径≥38.7 mm的13个，直径

a b c

a：CT平扫见52 mm×42 mm肿块有斑点及索条样软组织密度，瘤内大斑片脂肪密度（箭头所示）；b：增强皮质期见肾“皮质掀起征”，瘤内线条状血管影及索条样软组织影明显强化（箭头所示）；c：实质期见瘤内血管和软组织成分持续强化（箭头所示），肿瘤边界清楚

图1 右肾破裂前外生型肾血管平滑肌脂肪瘤未破裂时CT表现

a b c

a：30 mm×22 mm肿块，瘤内血管紊乱（箭头所示）；b：增强皮质期见局部肾皮质外凸、变薄明显，瘤内血管（箭头所示）强化，走行迂曲、紊乱；c：实质期见瘤内血管呈轻度结节样强化（箭头所示）

图2 右肾内生型肾血管平滑肌脂肪瘤并小囊肿肿瘤未发生破裂时CT表现

a b

患者，女，47岁，右肾外生型无破裂肾血管平滑肌脂肪瘤，随访8个月出现自发破裂，行SAE介入手术治疗；a：动脉期图像，动脉显示清晰，沿右肾动脉冠状面MPR重建，肿瘤内扩张的小动脉（箭头所示）点状明显强化，直径超过肾段动脉；b：肿瘤内血管增粗、迂曲，走行紊乱（箭头所示），引流静脉显影

图3 右肾内生型肾血管平滑肌脂肪瘤肿瘤未发生破裂MPR重建表现

2.2.2 随访结束时的CT表现 17个肿瘤内均可见血肿影像，呈斑片和团块样高密度，CT值70～110 Hu。增强：肿瘤呈不均匀强化，其中瘤体内见异常血管影13个，表现为明显增粗迂曲、瘤样扩张的血管影和小动脉瘤形成（图4）部分血管或平滑肌成分穿入低密度脂肪内，脂肪密度明显增高，CT值-20～12 Hu，血肿无明显强化（图5）。

患者，女，41岁，右肾内生型肾血管平滑肌脂肪瘤并小囊肿，与图2为同一患者，随访49个月后出现肿瘤自发破裂出血，行患肾切除治疗；a：CT平扫见80 mm×55 mm肿块，中心见40 mm×35 mm高密度血肿（箭头所示），周围见5 mm大小略低密度结节；b：增强皮质期显示瘤内5 mm大的小动脉瘤呈结节样强化（箭头所示），脂肪密度不均；c：实质期瘤内小动脉瘤持续强化，瘤内血肿无强化（箭头所示）

图4 右肾内生型肾血管平滑肌脂肪瘤并小囊肿肿瘤破裂CT表现

2.3 未破裂肿瘤的CT表现

2.3.1 纳入观察时的CT表现 平扫：31个肿瘤中，肿瘤直径≥38.7 mm的13个，肿瘤直径< 38.7 mm的18个；脂肪密度≥-60 Hu的11个，

a b c

a：CT平扫见32 mm×28 mm肿块，瘤内CT值-70 Hu，界限清楚，肿瘤向肾外突起，见“肾皮质掀起征”；b～c：增强皮质期和实质期见肿瘤内血管纤细

图6 左肾外生型无破裂肾血管平滑肌脂肪瘤CT表现

2.3.2 随访结束时的CT表现 31个肿瘤内均未见高密度血肿影（图7a），肿瘤边界清楚，肿瘤突出肾表面的部分肾皮质受压明显变薄，与肾包膜一起表现为菲薄的线条样高密度影，CT薄层可以清楚显示其轮廓；增强：肾皮质及包膜强化明显，肿瘤轮廓清晰（图7b～c）。

a b c

随访5年，与随访前（图6）比较，肿瘤大小、形状、密度及增强强化程度无明显变化；a：CT平扫；b～c：增强皮质期和实质期

图7 左肾外生型无破裂肾血管平滑肌脂肪瘤CT表现

2.4 图像重建

对肿瘤实质部分常规进行轴位方向上的薄层重建和任意方向上的MIP或MPR。经重建的图像可较准确地测量肿瘤的位置和大小（图3a），薄层可清晰显示肾皮质压迫变薄和肾包膜一起表现出环形或弧线影，肿瘤的边界清楚，肾皮质“裂隙”的宽度，MIP显示肿瘤内的异常血管（图3b）。

2.5 相关性分析

对肿瘤的6项指标，肿瘤的位置、脂肪密度CT值、肿瘤直径大小、瘤内异常血管、瘤直径与肾实质比、瘤直径与肾皮质“裂隙”宽度比的结果进行统计，单因素分析结果显示5个因素与肿瘤破裂出血有关（P < 0.05）。见表1。

表1 6项指标与肿瘤破裂单因素分析

将单因素分析有意义的因素肿瘤位置、肿瘤直经、瘤内血管、瘤直径与肾实质厚度比、瘤直径与肾皮质“裂隙”宽度比纳入逐步Logistic模型，用FORWARD-LR法估计参数；最后有3个因素进入模型：肿瘤位置、肿瘤直径和瘤内异常血管。见表2。

根据多因素Logistic回归分析结果，对肿瘤发生破裂的3个危险因素进行ROC曲线分析（图8），以ROC曲线下面积>0.5为阈值；本组3个危险因素的ROC曲线结果详见表3。

3 讨论

3.1 RAML发生自发破裂的病理学基础

RAML是起源于间叶组织最常见的良性肿瘤，肿瘤组织由不同比例的血管、平滑肌、脂肪组织组成[5]。RMAL的主要并发症是肿瘤自发破裂[6]，病理上为一种无包膜的RMAL，表现为瘤内出血或肿瘤自发性破裂出血[7-8]。肿瘤内血管丰富，呈螺旋状扭曲，血管壁发育不良，缺乏弹力层，容易发生自发破裂，这是RMAL自发性破裂出血的病理学基础[9]。此外，由于瘤体内各种成分比例不一，成熟程度不同，生长活跃的平滑肌纤维组织使瘤体体积迅速增大，可压迫周围正常肾实质出现肾实质“劈裂”或“皮质掀起”，甚至造成局部缺血、坏死，在外力作用下肾皮质分离破裂出血。本组17个肿瘤破裂的病例中瘤内血管破裂出血占76.5%（13/17），由肿瘤体积增大压迫周围肾组织，并肾脏破裂出血占23.5%（4/17），由此表明瘤内血管异常致使肿瘤破裂的主要因素。

3.2 CT对肿瘤破裂预测的价值

3.2.1 肿瘤大小与肿瘤自发破裂 肿瘤的大小与肿瘤发生自发破裂有直接关系[10-11]。孙青风等[12]认为若肿瘤生长过快或位于肾脏表面向外生长或瘤体>4 cm者，发生破裂出血的风险明显增加。Dickinson等[13]认为肿瘤直径>8 cm者，发生自发破裂的可能性较大。本组17例中自发破裂出血的13例肿瘤直径≥38.7 mm，其发生率为76.5%（13/17），可见肿瘤大是发生自发破裂重要因素之一。

3.2.2 肿瘤位置与肿瘤自发破裂 RMAL大多属于无包膜肿瘤，外生型肿瘤压迫肾皮质，局部肾组织变薄凸出对肿瘤约束作用明显减弱，结构更加疏松，血管扩张迅速，极易破裂。本组48个肿瘤中20个肿瘤内生型，仅2个肿瘤发生破裂；而28个外生型中15个肿瘤发生破裂；由此显示外生型肿瘤易发生破裂。

3.2.3 瘤内异常血管与肿瘤自发破裂 Rimon等[3]应用数字减影技术（DSA）将RAML分为三级：1级RAML血管成分很少，2级RAML血管含量中等，3级则血管含量较多，并发现1级RAML不会导致出血，认为RAML中的异常血管成分是继发出血的重要预告指标。有学者认为若肿瘤直径>4 cm，瘤内伴有>5 mm动脉瘤，则RAML有较高破裂的风险[14-15]。本组17个破裂的肿瘤中13例瘤内有增粗迂曲、瘤样扩张和小动脉瘤的异常血管，而未破裂组31个肿瘤中仅5个肿瘤内有异常血管，说明瘤内异常血管是RAML自发破裂的主要因素之一。

3.2.4 肿瘤直径与肾实质厚度的比值和肿瘤直径与肾脏裂口宽度的比值在肿瘤破裂中的意义 肿瘤直径与肾实质厚度的比值与肿瘤的大小密切相关，它能反映个体肿瘤体积的相对大小；直接测量肿瘤直径的大小相比，排除了个体因素的差异对肿瘤体积测量的干扰，可准确分析它在肿瘤发生自发破裂出血中的影响，预测破裂的危险因素。本组破裂17个中13个肿瘤直径/肾实质厚度比≥1，未破裂组31个中12个肿瘤直径/肾实质厚度比≥1。该比值越大，肿瘤体积越大，肿瘤发生自发破裂的危险性越大。RMAL在生长增大或成分增多的过程中，压迫肾实质，推移正常结构，肾皮质变薄，局部凸起，甚至“皮质掀起”或肾实质分裂出现“劈裂征”，出现占位效应。相同大小的肿瘤在不同个体的肾脏中产生不同的占位效应，当肾皮质“裂隙”宽度等于肿瘤的最大直径，即肿瘤直径/肾脏“裂隙”宽度=1时，对肾脏的劈裂程度达到最大。本组破裂组17个中11个肿瘤直径/肾脏“裂隙”宽度≥1，而未破裂组31个中8个肿瘤直径/肾皮质“裂隙”宽度≥1，所以计算肿瘤直径/肾皮质“裂隙”宽度的相对比值，能较好反映个体中RMAL对病肾产生的占位效应，估计肿瘤发生破裂出血的危险性，肿瘤直径/肾实质厚度和肿瘤直径/肾皮质“裂隙”宽度比值越大，肿瘤自发破裂概率越高。

3.3 ROC曲线效能分析

目前，ROC分析是国际公认的比较、评价2种或2种以上影像诊断方法效能差异性的客观标准[16]。评价ROC曲线的最主要的值为曲线下面积，其大小表明了诊断试验的准确度的大小。曲线下面积的值越大表明诊断效能越好，一般认为对于一个诊断试验，ROC曲线下面积在0.5～0.7之间时诊断价值较低，在0.7～0.9之间时诊断价值中等，在0.9以上时诊断价值较高。本研究计算出的肿瘤直径、肿瘤异常血管、肿瘤位置ROC曲线下面积分别为0.673、0.802和0.731。说明肿瘤内异常血管或小动脉瘤在预测肿瘤自发破裂有较高的准确性，其余两项指标在肿瘤破裂的预测中，诊断价值相对偏低。

3.4 本研究的不足和存在的问题

本组所选病例和肿瘤自发破裂的病例较少，随访观察时间较短；本研究血管测量是在肾脏CT增强动脉期进行血管重建、测量与文献DSA测量结果存在一定差异；本研究选取肿瘤直径≥15 mm病例，这可能会对预测研究产生一定的偏倚；有文献报道[17-20]肿瘤的发生、发展及预后可能与患者体内激素的分布偏差有关，本研究缺少对临床化验室的结果的综合分析，有待今后深入研究。

综上所述，通过本研究显示，可获得RMAL自发破裂出血CT预测的初步认识，肿瘤发生自发破裂并非单一因素作用，而是多因素作用下的结果。本研究经统计分析显示，肿瘤内异常血管（包括瘤样扩张或直径大于5 mm动脉瘤），肿瘤直径≥38.7 cm以及生长方式呈外生型是肿瘤发生破裂的危险因素；肿瘤直径与肾实质厚度的比值≥1和肿瘤直径与肾皮质“裂隙”宽度≥1是肿瘤发生自发破裂的影响因素；肿瘤内脂肪的分布和CT值大小与肿瘤破裂无明显相关性。

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（收稿日期：2015-04-08 本文编辑：苏 畅）